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導(dǎo)讀

纖毛黏液結(jié)節(jié)性乳頭狀腫瘤(ciliated muconodular papillary tumors，CMPT)是一種罕見的肺外周結(jié)節(jié)，2002年由Ishikawa首次報(bào)道，是一種以纖毛柱狀細(xì)胞和杯狀細(xì)胞為特征的相對較新的實(shí)體腫瘤，臨床表現(xiàn)尚未明確，文獻(xiàn)報(bào)道僅十幾例，在此，我們主要分享5例CMPT。

病例1

66歲男性，每年吸煙45包，胸部影像異常。 胸部計(jì)算機(jī)斷層掃描（CT）結(jié)果顯示10mm的右側(cè)肺結(jié)節(jié)（圖1）。 由于腫瘤的冰凍切片出現(xiàn)粘液性囊性腫瘤的交界性病變，因此進(jìn)行右上肺葉切除術(shù)。組織學(xué)結(jié)果顯示低度惡性腫瘤伴有纖毛柱狀細(xì)胞和杯狀細(xì)胞（圖2），最終診斷為CMPT。在58個(gè)月的隨訪期間沒有發(fā)現(xiàn)復(fù)發(fā)。

圖1: 5個(gè)病例的CT結(jié)果

圖2： 5個(gè)病例的組織病理學(xué)檢查結(jié)果

病例2

82歲女性，無吸煙史，由于胸部影像異常而入院。胸部CT結(jié)果顯示左側(cè)S10節(jié)段有10mm周圍結(jié)節(jié)（圖1）。強(qiáng)烈懷疑肺癌，進(jìn)行縱隔鏡檢查，然后進(jìn)行胸腔鏡部分切除腫瘤。結(jié)節(jié)的冰凍部分沒有顯示惡性腫瘤的證據(jù)，懷疑CMPT，通過組織學(xué)診斷證實(shí)（圖2）。 55個(gè)月后病人仍然沒有復(fù)發(fā)。

病例3

77歲男性，吸煙57年，左下葉常規(guī)體格檢查時(shí)有異常陰影（圖1）。強(qiáng)烈懷疑肺癌，并進(jìn)行胸腔鏡左下肺葉切除術(shù)。在術(shù)中組織學(xué)會(huì)診懷疑腺癌、低級惡性腫瘤包括CMPT的可能性。手術(shù)后組織學(xué)表現(xiàn)顯示粘液性膠質(zhì)腺癌和CMPT大小為45mm的過渡性或混合性腫瘤（圖2）?；颊呓o予口服尿嘧啶替加氟片作為輔助化療，6個(gè)月后因藥物毒性暫停服用。48個(gè)月時(shí)無局部復(fù)發(fā)或遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移。

病例4

70歲男性，有吸煙史和石棉暴露史，右下葉見30mm的外周草皮混濁（GGO）（圖1）。進(jìn)行胸腔鏡部分切除腫瘤，術(shù)中冰凍切片檢查顯示CMPT，經(jīng)術(shù)后組織學(xué)分析證實(shí)。腫瘤顯示在胸膜下區(qū)15mm處粘液上皮細(xì)胞增生（圖2）?；颊咴?9個(gè)月時(shí)仍然無復(fù)發(fā)。

病例5

67歲女性,無吸煙史,但曾有口服皮質(zhì)激素治療的支氣管哮喘和嗜酸細(xì)胞性肺炎病史。胸部CT顯示右肺S10段殘留的肺結(jié)節(jié)伴胸膜凹陷（圖1）。進(jìn)行胸腔鏡部分切除，病理診斷為直徑5mm的CMPT（圖2）。術(shù)后28個(gè)月患者無復(fù)發(fā)。

討論

我們報(bào)告了5例纖毛黏液結(jié)節(jié)性乳頭狀瘤的肺部病例。CMPT的特征是具有纖毛柱狀上皮細(xì)胞與杯狀細(xì)胞結(jié)合的低度惡性腫瘤，常引起診斷困難。在這里所描述的病例中，所有患者都表現(xiàn)出胸部影像異常，但沒有明確的癥狀。 雖然所有腫瘤均為周圍型，但CT顯示各種影像學(xué)表現(xiàn)，包括小肺結(jié)節(jié)，不規(guī)則形狀的陰影等。 所有患者均接受了完整的手術(shù)切除，隨訪中未發(fā)現(xiàn)復(fù)發(fā)。 在所有病例中，病理學(xué)表現(xiàn)包括柱狀纖毛細(xì)胞和粘液細(xì)胞，與免疫組織化學(xué)染色一致。

雖然伴有纖毛的肺部腫瘤基本上是良性的，但CMPT具有一些與低度惡性腫瘤相關(guān)的組織學(xué)特征，這種腫瘤的惡性潛能尚不清楚。

迄今為止，已有多例肺結(jié)節(jié)病例證實(shí)為CMPT，并在文獻(xiàn)中報(bào)道。放射學(xué)檢查結(jié)果主要包括不規(guī)則形狀的結(jié)節(jié)，有時(shí)與鄰近的GGO，大小在5至15mm不等。僅在放射學(xué)發(fā)現(xiàn)的基礎(chǔ)上不能排除惡性腫瘤。我們將五個(gè)案例的特點(diǎn)總結(jié)在表1中。

在組織學(xué)上，CMPT顯示少量異型性和低Ki-67指數(shù)，符合其更良性的性質(zhì)。 據(jù)報(bào)道CMPT的特征性標(biāo)記物是癌胚抗原，甲狀腺轉(zhuǎn)錄因子-1和細(xì)胞角蛋白（CK）7，而CK20是陰性的。 這與我們的病例非常相似（圖3），除了患有惡性腫瘤的患者3之外，表2列出了5個(gè)病例的免疫組織化學(xué)特征。

圖3： 病例2的免疫組化結(jié)果顯示CEA，CK7和TTF-1具有低Ki-67指數(shù)的陽性染色模式。 CEA，癌胚抗原; CK，細(xì)胞角蛋白; TTF-1，甲狀腺轉(zhuǎn)錄因子-1。

據(jù)報(bào)道CMPT主要影響老年患者，與吸煙史無關(guān)。所有患者無癥狀，偶然發(fā)現(xiàn)異常肺影，經(jīng)手術(shù)干預(yù)診斷為CMPT。由于其罕見和周圍性質(zhì)，術(shù)前診斷經(jīng)皮或經(jīng)皮活檢十分困難。當(dāng)與惡性腫瘤鑒別困難時(shí)，肺癌的標(biāo)準(zhǔn)手術(shù)方式應(yīng)該是治療選擇。

該腫瘤的轉(zhuǎn)移性或侵入性尚未確定。似乎所有的CMPT病例，包括我們這里描述的，完全手術(shù)切除后沒有復(fù)發(fā)，需要進(jìn)一步觀察以明確轉(zhuǎn)移潛能。

綜上所述，CMPT是一種罕見的肺部腫瘤，伴有纖毛和杯狀細(xì)胞，在老年人胸部CT常常偶然發(fā)現(xiàn)為小的不規(guī)則周邊結(jié)節(jié)。雖然基本上被認(rèn)為是良性的，但一些組織學(xué)特征提示惡性程度低，可能發(fā)生惡變或復(fù)發(fā)的可能性。類似病例的進(jìn)一步累積對于確定這種腫瘤的臨床特征是至關(guān)重要的。

參考文獻(xiàn)

Ciliated muconodular papillary tumor of the lung: report of five cases,Journal of Surgical Case Reports,Issue 8, 1 August 2016.

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